Abstract
左胸鎖乳突筋の後ろに頸部腫瘤を認めた66歳男性の症例を報告する。 悪性腫瘍を除外するため，臨床検査，放射線検査，細胞診などの精密検査を行ったが，確定診断には至らなかった。 切除生検後の組織学的解析では，良性の上皮性嚢胞であり，非典型的な位置にある分枝嚢胞と一致した。 我々は、これらの頸部腫瘤の管理に対するアプローチを説明し、鰓の嚢胞の病因に関するいくつかの理論とそれらがどのように異常な位置になる可能性があるかについて議論する
1. 症例提示
66歳男性が2日前から左頸部無痛性腫瘤の病歴で当科に紹介された。 本人は他の症状を否定し、お酒はたまにしか飲まず、タバコは30年前に禁煙し、通算10箱吸っていたことを報告した。 臨床検査では、胸鎖乳突筋の後方、乳様突起に近いところに境界明瞭で無痛の頸部腫瘤を認めた。 しこりの大きさは5cmほどで、ほぼ楕円形をしており、隣接する構造物には固定されていない。 周囲の皮膚変化やその他の関連所見はなかった。 口腔内検査、経鼻ファイバー内視鏡検査は正常であった。 頸部超音波検査では，直径5cmの不整壁性腫瘤で，中心部はエコーが乏しく高エコー反射がみられた． 他の頸部構造は超音波的に正常であった． 磁気共鳴画像（MRI）では胸鎖乳突筋の外側と後方に不規則な壁のある嚢胞性病変を認めた（頸部レベル5；図1、2参照）。 細針吸引細胞診（FNAC）を繰り返し行い，悪性腫瘍の徴候のない扁平上皮細胞が認められ，鰓蓋嚢胞と一致した。 しかし，患者の年齢と非典型的な局在から，高分化型扁平上皮癌（SCC）の転移が鑑別診断に含まれた。 そこで我々は，患者に全周性内視鏡検査と腫瘤摘出を勧め，術中に標本の凍結切片分析を行った。 患者は悪性腫瘍の場合には頸部郭清を行うことに同意した。 汎内視鏡検査では余分な所見はなく，術中凍結切片と切除生検の確定組織検査の両方で鰓蓋嚢胞と確定された。 術後は順調に回復し，12カ月後に退院した。
2.考察
40歳以上の患者、特に悪性疾患の危険因子を持つ患者では、そうでないことが証明されるまで頸部の嚢胞性病変はすべて悪性であると考えることが賢明であろう。 40歳未満の患者では、臨床医は甲状腺乳頭癌の転移に注意する必要がある。 慎重な病歴聴取と徹底的な臨床検査の後、FNACを含む頸部の超音波検査とコンピュータ断層撮影（CT）またはMRIによる3次元画像検査を行うべきである。 超音波ガイド下FNACはしばしば診断的であるが、その感度は固形腫瘍の>95％から嚢胞性病変の50～73％に低下する。 FNACで確定診断がつかない場合は、上気道内視鏡検査や術中凍結切開による嚢胞切除など、さらなる診断ステップを推奨する。
悪性病変では、ワルダイエル輪（口蓋扁桃、舌扁桃など）の扁平上皮癌（SCC）および甲状腺乳頭癌は嚢胞性リンパ節転移に偏りがある . しかし、嚢胞性リンパ節転移の正確な発生機序は不明である。 腫瘍壊死による偽嚢胞の形成や、腫瘍上皮に覆われた真の嚢胞の形成が確認されている。 実際、サイトケラチン7の発現から、Waldeyer輪SCCのサブセットは小唾液腺の排泄管から発生し、したがって嚢胞性病変を形成する傾向を示すのではないかという仮説がある。 最も一般的な説は、1832年にVon Aschersonによって初めて報告された枝状器官説であるが、まだ議論の余地がある。 残念ながら，この説では顎堤嚢胞の非典型的な位置が説明できないため，頸部洞説，胸腺咽頭説，包埋説などの代替案が提案されている。 頸洞説は、側頸部嚢胞に着目した鰓蓋装置説の延長線上にある説である。 咽頭の裂け目や袋ではなく、頸洞に咽頭瘻が関係していると考えるものである。 その結果、胸腺咽頭炎説は、側頸部嚢胞は胸腺咽頭管の不完全な抹消の結果であることを示唆するものであった。
私たちと同様の症例を報告したGrignonらは、鰓嚢胞の位置は胸鎖乳突筋の器官形成の結果であり、鰓器官の発達とは無関係に頭尾方向と背腹方向に進行すると提案しました。 したがって、頭側枝状嚢胞は筋の前方に、尾側枝状嚢胞は後方に位置することが予測される。 BhaskarとBernierは、468個の鰓嚢胞の標本を調べ、鰓嚢胞のほとんどは、胚発生の際に上皮が包含されて生じたリンパ節の嚢胞であると提唱した（いわゆる「包含説」）。 彼らの結論は、Grignonの説と矛盾するように思われる三つの所見を説明するのに役立った。 (1)嚢胞の周囲に類洞などのリンパ組織が存在すること、(2)上部気道感染症の際にサイズが変動すること、(3)出生時に嚢胞がほとんど認められないこと、である。 そこで、”branchial cyst “の代わりに “benign lymphoepithelial cyst “という用語を使用することが提案された。 さらに、この説は、胸鎖乳突筋の後方に稀に存在する嚢胞の位置も説明することができる。 実際、BhaskarとBernierのシリーズでは、468個の嚢胞のうち5個が頸部三角形の後方（頸部レベル5）に位置していた。 結論
分枝嚢胞の診断は、特に40歳以上の患者では、悪性を除外してから検討すべきで、非定型の場所を理由に割り引くべきでない。 高齢者では転移性SCCの可能性が高いが、若年者では転移性甲状腺乳頭癌を考慮する必要がある。 枝状嚢胞形成の病因にはいくつかの説があり、包含説のように異常な部位をよりよく説明できるものもある
利益相反
著者は利益相反を宣言していない
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