Résultats : Une femme de 47 ans souffrant d’hypertension pulmonaire a présenté des maux de tête et des changements de vision progressant sur 1 an. Elle avait des difficultés à se concentrer car sa vision était un « flou total » avec des points noirs dans tous les champs visuels. Elle ne présentait pas de vision double, de perte de vision d’apparition soudaine, de douleur lors des mouvements oculaires ou d’obscurcissement visuel transitoire. Elle prenait du sildénafil et les changements visuels s’aggravaient avec l’augmentation de la dose de sildénafil. À l’examen, son acuité visuelle mieux corrigée a diminué à 20/30 dans chaque œil. L’examen de la pupille était normal sans défaut relatif de la pupille afférente. La motilité oculaire était normale et il n’y avait pas de désalignement. Son examen du fond d’œil était normal avec des nerfs optiques et des macules sains dans chaque œil. Le champ visuel Goldmann a montré un champ complet dans l’œil droit et une légère constriction généralisée dans l’œil gauche. L’IRM cérébrale était normale. L’électrorétinographie (ERG) plein champ a montré une amplitude, une forme d’onde et une synchronisation normales. L’ERG multi-focal a montré un émoussement des pics fovéaux dans les deux yeux, avec une dépression focale dans la macula, plus importante dans l’œil gauche. Un diagnostic de maculopathie présumée associée au sildénafil coïncidant avec un syndrome de céphalée primaire a été posé. Après discussion avec son pneumologue, le sildénafil a été interrompu. Après deux mois de suivi, ses maux de tête se sont améliorés et les symptômes visuels étaient stables.